一例患有神經(jīng)發(fā)育障礙、阻塞性睡眠呼吸暫停和仰臥位NREM睡眠夜間呻吟的女性(1149)
介紹
典型的夜間呻吟涉及在快速眼動(dòng)睡眠期間呼吸徐緩且沒有體位依賴情況下,深吸氣后延長(zhǎng)的呼氣相,在呼氣期間產(chǎn)生呻吟聲。此臨床表現(xiàn)多發(fā)于年輕男性,他本人并不知情,通常由他的睡眠伴侶、家人或朋友因不安于他的夜間呻吟發(fā)作,繼而導(dǎo)致對(duì)他的醫(yī)療關(guān)注。此病癥的長(zhǎng)期后果未知。之前的研究已經(jīng)討論了夜間呻吟與阻塞性睡眠呼吸暫停(OSA)的潛在關(guān)系,并且已經(jīng)記錄了患者對(duì)持續(xù)氣道正壓通氣治療(CPAP呼吸機(jī))的有益反應(yīng)。
病例報(bào)告
一名16歲女性,患有FOXL2基因缺失、神經(jīng)發(fā)育障礙、情緒障礙、多囊卵巢綜合征和哮喘,盡管進(jìn)行了常規(guī)藥物治療、動(dòng)脈閉鎖修復(fù)和腺扁桃腺樣體切除術(shù),但仍將她的充血問題呈現(xiàn)給一位過敏癥專家。她因有打鼾、困倦、肥胖和咽腔狹窄等癥狀給她做了多導(dǎo)睡眠圖(PSG)檢查,結(jié)果顯示阻塞性睡眠呼吸暫停。她對(duì)CPAP呼吸機(jī)不耐受,她為此做出了許多努力,直到27歲時(shí)才停止隨訪。再次多導(dǎo)睡眠圖研究顯示她的阻塞性睡眠呼吸暫停仍然存在,并且在呼氣時(shí)反復(fù)出現(xiàn)單調(diào)不規(guī)則的高音量呻吟,幾乎在入睡后立即開始。她的呼氣時(shí)間正常(0.5 – 3.5秒),沒有徐緩呼吸,但在前半夜仰臥NREM睡眠期確實(shí)表現(xiàn)為低通氣。她在下半夜的側(cè)臥睡眠時(shí)沒有出現(xiàn)呻吟,盡管側(cè)臥睡眠時(shí)打鼾。再次仰臥時(shí),夜間呻吟立即復(fù)發(fā)。
結(jié)論
在診斷中這種表現(xiàn)最有可能被考慮為喘鳴、與睡眠有關(guān)的喉部痙攣和睡眠說話,但這可能是夜間呻吟。因?yàn)槁曇舨皇窃谖鼩庀喈a(chǎn)生的、伴有窒息感或言語。女性、有精神合并癥、前半夜發(fā)作、正常的呼氣持續(xù)時(shí)間以及最顯著的仰臥-NREM特異性是此病例與先前所述夜間呻吟的差異。這種情況進(jìn)一步擴(kuò)大了已知夜間呻吟的異質(zhì)性,包括不同的臨床描述和廣泛的特征。
(葉妮摘自 Sleep, Volume 41, Issue suppl_1, April 2018, Page A424)